Sarcoma Pleomórfico
Indiferenciado. A propósito de un caso
Undifferentiated
Pleomorphic Sarcoma. About a case
Oxmany Lantigua Hernández. [1], =
Yania
González DÃaz. [2],<=
/span> Mario Miguel Morales =
Wong. <=
/span>[3] <=
/span>& Ricardo
Alfaro Alonso. [4]
Recibido: 14-09-2020 / Revisado: 07-11-2020 /Aceptado: 28-11-2020/
Publicado: 02-01-2021
|
Abstract. Introduction: Undifferentiated Pleomorphic sarcoma is a rare =
and
aggressive cancer from as early as 1977 was considered the most frequent =
soft
tissue sarcoma in adults, although its diagnosis and evolution continue t=
o be
an Enigma. A 77-year-old male patient is described who began 11 months ago
with an increase in volume in the left lateral region of the abdomen and
attended the consultation because in the last two months he had had an
exaggerated growth and bleeding from the surface of the tumor. A trucut
biopsy was performed, resulting in a pleomorphic sarcoma of unknown origi=
n.
The size, depth and metastasis contra indicated the surgery evolving
unfavorably. Methodology: An
analysis and synthesis of the biography was carried out, the fourth my un=
cle
made deductions in relation to the production and future development of
similar cases. Conclusions:
Undifferentiated pleomorphic sarcoma is one of the few sarcomas that can
present as a superficial tumor, it is necessary to always take it into
account by dermatologists, clinical surgeons and family doctors who are t=
hose
closest to the patients Because, due to their aggressive behavior, the be=
st
prognosis for cure and survival of affected patients is early detection. =
And
therefore, the opportune treatment of choice, surgical, this would be of
great benefit to patients Keywords: =
undifferentiated pleomorphic sarcoma. Soft tissu=
e.
Abdominal wall. malignant fibrous histiocytoma |
|
Resumen. Introducción: El sarcoma pleomórfico indiferenciado es un cÃ=
¡ncer
raro y agresivo. Desde tiempos tan tempranos como en 1977 era considerado=
el
sarcoma de partes blandas más frecuente en adultos, no obstante, su
diagnóstico y evolución continúan siendo un enigma. Se describe un pac=
iente
masculino de 77 años que comienza 11 meses atrás con aumento de volumen=
en
región lateral izquierda de abdomen y acude a consulta porque en los úl=
timos
2 meses ha tenido un crecimiento exagerado y sangrado por la superficie d=
el
tumor. Se realiza biopsia por trucut resultando un sarcoma pleomórfico de
origen desconocido. El tamaño, la profundidad y la metástasis contraind=
icaron
la cirugÃa, evolucionando desfavorablemente. MetodologÃa: Se realizó un análisis y sÃntesis de la bibl=
iografÃa
lo cual permitió hacer deducciones en relación al desarrollo y proyecci=
ones
futuras de casos semejantes. Con=
clusiones:
El sarcoma pleomórfico indiferenciado es uno de los pocos sarcomas que se
pueden presentar como un tumor superficial, es necesario tenerlo siempre =
en
cuenta por parte de dermatólogos, cirujanos, clÃnicos y médicos de la =
familia
que son los más cercanos a los pacientes pues por su comportamiento agre=
sivo,
el mejor pronóstico de curación y sobrevida de los pacientes afectados =
es la
detección precoz y por consiguiente el tratamiento oportuno; de elecció=
n el
quirúrgico. Esto redundarÃa en un gran beneficio para los pacientes. Palabras claves: Sarcoma pleomórfico indiferenciado. Partes bla=
ndas.
Pared abdominal. Fibrohistiocitoma maligno |
Introducción.
El sarcoma pleomó=
rfico
indiferenciado clasificado anteriormente hasta el 2002 como fibrohistiocito=
ma
maligno (FMH) (Fletcher CDM, Unni KK & Mertens F. (Eds.), 2002) es un
cáncer raro y agresivo que aparece tanto en las partes blandas como en el =
hueso.
Fue descrito por vez primera por O'Brien JE & Stout AP en 1964 y desde =
ese
momento ha sido objeto de controversia. Estos autores describieron el
fibrohistiocitoma maligno (FHM) como un tumor rico en histiocitos y
fibroblastos con patrón de crecimiento estoriforme. Ya en 1977 según Weis=
s et
al, 2007 el fibrohistiocitoma maligno (FHM) era considerado el sarcoma de
partes blandas más frecuente en los adultos; pese a esto continúa siendo =
un
enigma. A lo largo de la última década se han publicado un compendio de e=
videncias
que sugieren que el FHM constituye la ruta final común de distintos tumore=
s que
experimentan una evolución progresiva hacia la desdiferenciación.
(MartÃnez-Navarro, 2019; Guerra, Lamadrid & RodrÃguez Machado, 2017).=
En tanto continúe=
sin
dilucidarse cómo clasificar de forma exacta estos tumores, el término
"fibrohistiocitoma maligno" sigue constituyendo el diagnóstico de
miles de pacientes y continúa siendo comúnmente utilizado tanto por los m=
édicos
como por los pacientes. (MartÃnez-Navarro, 2019).
El sarcoma pleomó=
rfico
de partes blandas se presenta de forma tÃpica en pacientes de entre 50 y 70 años, aunq=
ue puede
aparecer a cualquier edad, muy raro en menores de 20 años con un ligero
predominio del sexo masculino en una proporción 2:1. La forma de presentac=
ión
cutánea más frecuente, es un nódulo indoloro en región proximal de extr=
emidades
inferiores (Cao E, et al, 2003)Â a=
unque
otras localizaciones han sido reportadas en la bibliografÃa consultada com=
o en
peritoneo, pared de tórax y abdomen. (Sánchez Wals, 2018; Morales y sus
colaboradores, 2009; Montemayor-Sánchez et al, 2015) y otros casos más
infrecuentes en mandÃbula, (Sarode, 2019) riñón, (Forough, 2019) mama
(MartÃnez-Navarro, 2019) y pulmón. (Miyashita, Ikeda & Hiraoka, 2019)=
En su
mayorÃa provienen de la fascia profunda y el músculo esquelético. Su tam=
año y
la profundidad que alcanza en la dermis, son variables importantes dentro d=
el
pronóstico del tumor.
Generalmente esta
enfermedad es conocida por su pobre pronóstico con una gran tendencia a
metástasis a distancia y un alto Ãndice de recurrencia mayor de un 50 %.
(Sugihara et al, 2010).
El sarcoma de part=
es
blandas es una proliferación neoplásica mesenquimal extraesquelética y no
epitelial, cuyo origen incluye músculo, tendones, tejido fibroso, grasa, v=
asos,
nervios y tejido sinovial. A pesar que estos tumores se reportan con frecue=
ncia
representan solo el 0,8% del total de los que acontecen en el adulto, y cau=
san
el 2% de la mortalidad. (Cao E, 2003) Son procesos poco habituales y su imp=
ortancia
reside en su diagnóstico anatomopatológico precoz, para poder realizar un
tratamiento quirúrgico completo. En nuestro Hospital en un perÃodo de 20 =
años
solo se ha diagnosticado otro caso, localizado en pared toráxica que ingre=
só
con el diagnóstico presuntivo de un derrame de Moré-Lavallà e inmediatam=
ente
evolucionó hacia una tumoración ulcerada de grandes proporciones, falleci=
endo
al mes.
En los últimos aÃ=
±os,
se han producido avances notables en el conocimiento de esta enfermedad, pe=
ro
debido principalmente a la rareza y complejidad de la misma, los resultados=
no
son siempre los óptimos. Dado el peculiar comportamiento de este tumor mal=
igno,
es que decidimos describir un caso que presentó una tumoración en la regi=
ón
lateroizquierda del abdomen.
Presentación
de caso
Paciente masculino=
de
77 años de edad, exfumador desde hace 17 años, que hace aproximadamente 1=
año
comienza con aumento de tamaño en la región lateral izquierda del abdomen=
y
acude a consulta porque en los 2 últimos meses ha tenido un crecimiento
exagerado y sangrado por la superficie de la tumoración.
Al examen fÃsico =
se
constata la presencia de una masa difusa en la región lateral izquierda del
abdomen de alrededor de 30x20 cm multilobulada con contornos irregulares y
signos inflamatorios donde la tumoración excrecente más grande tiene 20 c=
m de
diámetro y presencia de áreas de necrosis y zonas sobreinfectadas, con sa=
ngrado
activo. Adherida a planos profundos que a la palpación refiere solo molest=
ia. Además,
al explorar el sistema respiratorio se constata murmullo vesicular disminui=
do
en ambos campos pulmonares.
En los complementa=
rios
se precisó anemia con una Hb 93g/l, Hto 28% resto de los estudios sanguÃn=
eos
dentro de parámetros normales. No se observan alteraciones en el ultrasoni=
do
abdominal ni en la radiografÃa de tórax.
En la TAC
toracoabdominal se observa adenopatÃa precarinal de pequeño tamaño, fibr=
osis
apical y en los segmentos posterobasales, bullas subpleurales, presencia de
pequeños nódulos de aspecto metastásicos en ambos campos pulmonares. En =
los
cortes de abdomen se observa un proceso ocupativo dependiente de partes bla=
ndas
en pared lateral izquierda de abdomen, heterogéneo con áreas de necrosis =
que
infiltra cavidad abdominal provocando ligero desplazamiento de asas colóni=
cas,
asà como ligera distorsión de la grasa perirrenal pero no involucrando las
estructuras óseas adyacentes, confirmándose asà la tumoración de partes=
blandas
con infiltración abdominal y metástasis pulmonar. Se
realiza biopsia por trucut obteniéndose como resultado un sarcoma pleomór=
fico
de origen desconocido.
Por el gran tamañ=
o de
la tumoración, la profundidad y la presencia de metástasis se contraindic=
a la
cirugÃa y se indicó quimioterapia con adriamicina e ifosfamida 4 ciclos c=
on
intención de detener crecimiento tumoral, la cual no pudo completarse por =
el
fallecimiento del paciente.                        =
                                Â
Metodologia.
Se
describió un caso recibido por el equipo de cirugÃa del Hospital Docente =
de
Colón, Matanzas, Cuba Doctor Mario Muñoz Monroy en diciembre del 2019. El
diseño de investigación se realizó mediante el análisis y la sÃntesis =
de la
bibliografÃa lo cual permitió hacer deducciones en relación al desarroll=
o y
proyecciones futuras de casos semejantes.
Resultados.
Para
algunos autores como Forough, 2019; Reshadi, 2014 y Hernández González, 2=
017 el
histiocitoma fibroso maligno es el sarcoma de partes blandas más frecuente=
en
la edad adulta; mientras Li X et al, 2017 reporta la rareza de este tipo de
neoplasia. Es posible que esto sea debido a que en la actualidad los criter=
ios
para el diagnóstico de esta enfermedad son más restringidos y no se inclu=
yen
las formas pleomórficas de otros tumores (rabdomiosarcomas, liposarcomas o=
fibrosarcomas)
(Morales y sus colaboradores, 2009).
El
origen de este tumor continúa siendo desconocido hoy dÃa. En un principio=
se
pensó que eran a partir de los histiocitos; en la actualidad la hipótesis
histogenética más aceptada es la que sitúa a las células mesenquimales
pluripotenciales como precursoras neoplásicas, lo que justifica que en
ocasiones coincida temporalmente con los otros tumores antes mencionados. E=
s un
tumor muy agresivo con una tasa de supervivencia a los 5-20 años del 28-33=
%. (
Akpinar, 2014)
La
presentación clÃnica del caso objeto de este trabajo como una tumoración
indolora con crecimiento rápido y afectación vascular superficial, coinci=
de con
lo observado por Hernández González, 2017 en un paciente tratado en Camag=
uey
por un histiocitoma fibroso maligno pleomórfico estoriforme del brazo izqu=
ierdo
y asà lo confirma también Iizumi et al, 2019 en Japón frente a un pacien=
te
afectado por esta misma neoplasia en muslo izquierdo. No obstante, existen
otras formas menos frecuentes como lo es la masa dolorosa de aparición
repentina y sÃntomas neurológicos o vasculares, relacionados con la
localización y origen del tumor.
Pancorbo
Sandoval y colaboradores en 2016 presentaron un paciente del sexo masculino=
de
36 años de edad, que, a partir de un trauma leve, debutó con fiebre, dolo=
r y
aumento de temperatura a nivel del muslo derecho, se valoró como un posible
hematoma abscedado por lo que requirió ingreso y tratamiento quirúrgico.
Posterior al alta y dos meses de evolución, regresa al centro hospitalario=
por
presentar una evolución tórpida con un aumento de volumen de tipo tumoral=
se
ingresó, estudió y se valoró por un equipo de especialistas multidiscipl=
inarios
decidiendo una nueva intervención quirúrgica en base a los resultados de
laboratorio y estudios imagenológicos, se le realizó exéresis de la tumo=
ración
(a nivel del vasto externo) con margen oncológico y enviado para anatomÃa
patológica, informado como un sarcoma pleomórfico.
Los
pacientes suelen referir la aparición en un breve periodo de tiempo (que o=
scila
entre varias semanas y algunos meses) de una tumefacción o masa y no es
infrecuente que describan un traumatismo previo en la zona afectada. Otros
sÃntomas, como la fatiga y la pérdida de peso, no son habituales, pero pu=
eden
aparecer en pacientes con enfermedad avanzada. Los tumores de localización
retroperitoneal pueden alcanzar un tamaño muy grande antes de ser detectad=
os y
los pacientes no sienten una masa como tal, sino sÃntomas generales asocia=
dos
al tumor, como anorexia o aumento de la presión abdominal. (Morales y sus
colaboradores, 2009). Â Â
Una
forma inusual de presentación, incluye episodios de hipoglucemia e
hiperinsulinemia, fiebre y leucocitosis, los cuales remiten al extirpar el
tumor. Un estudio realizado por Hamada et al, citado por Morales y sus colaboradores, 2009 ¡Error!
Marcador no definido.
relacionó sÃntomas acompañantes de la tumoración con un aumento en la
producción de citokinas (IL-6 especialmente), las cuales producÃan
sintomatologÃa tÃpica de sÃndrome general (fiebre, pérdida de peso y as=
tenia).
Sin embargo, los mecanismos de inducción y el que unos tumores sean produc=
tores
y otros no, no se han podido aclarar aún.
A
pesar de que este tumor puede aparecer en cualquier parte de la anatomÃa, =
las
tres cuartas partes se localizan en las extremidades. La localización en p=
ared
toráxica y abdominal es infrecuente, Sánchez
Wals et al, 2018 reportaron un caso operado anteriormente como un li=
poma
en abdomen, no se indicó biopsia y al mes recidivó; consiguiendo resecar =
toda
la tumoración; mientras en España y en México han publicado un Histiocitoma fibroso maligno pleomórfi=
co
cutáneo de rápido crecimiento en el tórax, Morales y sus colabora=
dores,
2009 y otro en la pared de la región inguinal Montemayor-Sánchez et al, 2=
015
respectivamente. El caso presentado la tumoración se localizó en la regiÃ=
³n lateral
izquierda de la pared abdominal
Es
elemental que los cirujanos estén alertas frente a este tipo de sarcoma, y
desde el punto de vista clÃnico considerar determinados signos de alarma, =
los
cuales fueron propuestos por el Grupo Español de Investigación de Sarcomas
(GEIS), constituido por un grupo multidisciplinario de expertos en el estud=
io y
el tratamiento de los sarcomas. (GarcÃa del Muro, 2011)
Deberán
considerarse potencialmente malignas las tumoraciones que afecten partes
blandas con cualquiera de los signos siguientes:
1. Tumoraciones mayores de 5 cm.
2. Tumoraciones que hayan experimentado un
crecimiento reciente.
3. Tumoraciones profundas (fijas).
De
acuerdo a su histologÃa se clasifican en cinco tipos: estoriforme o en
"rueda de carreta", mixoide, de células gigantes, inflamatorio y
angiomatoide. La variante estoriforme constituye la que más se diagnostica,
seguida de la mixoide. Estos subtipos se determinan por técnicas de
inmunohistoquÃmica con marcadores tumorales especÃficos. (Chintaman, 2011=
) Aunque
los sarcomas pleomórficos son raros, el HFM estoriforme-pleomórfico es el
subtipo más frecuente de entre ellos. (MartÃn, 1998) <=
/span>
Debido a la ausencia de signos radiológicos caracterÃsticos,=
se
puede confundir con otras neoplasias como el tumor de células gigantes y o=
tros
sarcomas de partes blandas (SPB), por lo que la confirmación histológica =
es
mandatoria.
El
diagnóstico de certeza se realiza mediante la histopatologÃa, donde apare=
cen un
pleomorfismo nuclear y citoplasmático, apariencia bizarra de las células
estromales y un modelo de crecimiento estoriforme o en remolino, elementos =
que
estuvieron presentes en las muestras obtenidas. La inmunohistoquÃmica es
crucial en el diagnóstico pues permite determinar la variante histológica=
para
establecer la estrategia terapéutica adecuada. (Forough, 2019)
Al
paciente se le practicó la biopsia por trucut, que representa un método
sencillo, con el cual se puede obtener material suficiente para llegar al
diagnóstico histopatológico.
En los estudios imagenológicos de este paciente la radiografÃ= a simple y el ultrasonido abdominal no brindan ningún aspecto caracterÃstico. En ocasiones, los estudios radiológicos muestran afectación de huesos próximos por invasiÃ= ³n secundaria, con la posibilidad de fracturas espontáneas. Mientras que en la tomografÃa se evidencia la presencia de metástasis a abdomen y pulmones.<= o:p>
Resulta
importante resaltar lo que plantean Montemayor-Sánchez et al, 2015; para e=
llos
la mayor parte de los sarcomas se diseminan a través de la vÃa hematógen=
a. La inmensa mayorÃa de los casos de diseminaci=
ón
metastásica en los sarcomas (incluyendo el FHM) se presenta como enfermedad
pulmonar (82%). Las metástasis en localizaciones extrapulmonares son
infrecuentes, pudiendo ocurrir en los ganglios linfáticos (32%), hueso (15=
%) e
hÃgado (15%). El HFM es un sarcoma maligno con una gran capacidad de
recurrencia local (44%) y de metastatizar (42%).
El
HFM se ha relacionado con múltiples tumores sincrónicos. Según un estudio
realizado por Weiss et al, 2007, un 30% de los 200 pacientes con HFM de su
serie, tenÃan una neoplasia secundaria, no obstante, la presencia de metá=
stasis
al momento del diagnóstico no es habitual. Un dato de gran interés, es la
asociación de este tumor con enfermedades hematopoyéticas: linfoma de Hod=
gkin’s,
linfoma no Hodgkin, mieloma múltiple e histiocitosis maligna. (Montemayor-=
Sánchez
et al, 2015)
Guanghui,
2016 y Umer, 2013 refieren que la edad, la
profundidad de la lesión, la variante histológica, la localización, la a=
usencia
de metástasis y el tamaño son los factores pronósticos más importantes.=
 Existen diversos trabajos donde =
se
intentan aclarar los mejores marcadores de malignidad. Para Forough, 2019 y
Hernández González, 2017 el factor pronóstico de mayor importancia es el=
tamaño
tumoral, y el grado del tumor primario siendo los tumores de bajo grado
aquellos que están formados predominantemente por células pleomórficas
estoriformes y las de alto grado los formados predominantemente por células
mixoides. Bertoni et al citado por  Morales
y sus colaboradores, 2009 estudiaron 78 casos de HFM localizados en
extremidades, observando que los tumores mayores de 5 cm tenÃan peor pronÃ=
³stico
y rápida recidiva. Kearney et al, 1980, publicaron un estudio de 167 casos=
de
HFM, para ellos, el factor de peor pronóstico, fue la profundidad que alca=
nzaba
la masa tumoral y la localización distal o proximal. Weiss et al, 2007,
indicaron que, a mayor profundidad del tumor, mayor capacidad de recidiva,
sobre todo aquellos tumores que afectaban al tejido subcutáneo. También
consideran de gran importancia el componente inflamatorio agudo o crónico,
postulando, que cuanto mayor es el componente inflamatorio menor es su
tendencia a metastizar.
A
pesar de las diferentes opiniones de los autores interesados en este tema,
parece ser que los mejores marcadores para establecer el pronóstico son, el
tamaño tumoral y la profundidad del mismo, además de la localización y el
componente inflamatorio del tumor. En nuestro caso el gran tamaño tumoral
(mayor de 30 cm), asociado a la profundidad del tumor fueron factores de mal
pronóstico que finalmente llevaron al fallecimiento del paciente.
El
tratamiento de elección es quirúrgico, donde la excéresis total con már=
genes oncológicos
y la radioterapia adyuvante es la combinación más aceptada para evitar la
recidiva local y las metástasis. La quimioterapia no parece incrementar la
supervivencia por lo que sólo se reserva para los casos avanzados o que te=
ngan
contraindicación para la cirugÃa (Hernández González, 2017) como ocurri=
ó en este
paciente.
El
sarcoma pleomórfico indiferenciado es uno de los pocos sarcomas que se pue=
den
presentar como un tumor superficial , es necesario tenerlo siempre en cuenta
por parte de dermatólogos, cirujanos, clÃnicos y médicos de la familia q=
ue son
los más cercanos a los pacientes pues por su comportamiento agresivo, el m=
ejor
pronóstico de curación y sobrevida de los pacientes afectados es la detec=
ción
precoz y por consiguiente el tratamiento oportuno; de elección el quirúrg=
ico,
donde la excéresis total y a tiempo con márgenes oncológicos y la radiot=
erapia
adyuvante es la combinación más aceptada para evitar la recidiva local y =
las
metástasis. Esto redundarÃa en un gran beneficio para los pacientes.
=
Figura 1 Tumoración de la región
lateral izquierda del abdomen
Fuente: Foto tomada al
paciente
=
Figura 2 Obsérvese las áreas de
ulceración y necrosis
Fuente: Foto tomada al
paciente
Conclusiones.
·&n=
bsp;
El sarcoma pleomórfico indiferencia=
do es
un tumor frecuente de los tejidos blandos, pero en nuestro medio se ha
diagnosticado con escasa periodicidad.
·&n=
bsp;
Se pueden presentar como un tumor
superficial por lo que es necesario tenerlo siempre en cuenta.
·&n=
bsp;
Debido al comportamiento agresivo de
estos tumores, un diagnóstico precoz es vital para lograr un tratamiento correcto lo cual incidi=
rÃa en
una disminución de la morbimortalidad por esta entidad y redundarÃa en un=
gran
beneficio para los pacientes.
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PARA CITAR EL ARTÃCULO INDEXADO.
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lang=3DES style=3D'font-size:12.0pt;line-height:115%;font-family:"Times New=
Roman",serif'>Lantigua
Hernández, O., González DÃaz, Y., Morales Wong, M. M., & Alfaro Alon=
so, R.
(2021). Sarcoma Pleomórfico Indiferenciado. A propósito de un caso . AnatomÃa Digital, 4(1), 101-112.
El artÃculo que se
publica es de exclusiva responsabilidad de los autores y no necesariamente
reflejan el pensamiento de la Revi=
sta AnatomÃa
Digital.
El
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rcial
y/o total en otro medio tiene que ser autorizado por el director de la Revista AnatomÃa Digital.
[1] Ho=
spital
Dr. Mario Muñoz Monroy. Colón, Cuba, ygd75@nauta.cu
[2] Hospital
Dr. Mario Muñoz Monroy. Colón, Cuba,=
Yolanda2148@nauta.cu
[3] Ho=
spital
Dr. Mario Muñoz Monroy. Colón, Cuba, mmorales.mtz@infomed.sld.cu=
[4] Ho=
spital
Dr. Mario Muñoz Monroy. Colón, Cuba, ricardoalfaro.mtz@infomed.sld.cu
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www.anatomiadigital.org
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Vol. 4, N°1, p. 101-112, enero-marzo, 20